Sarepta Therapeutics annuncia l’intenzione di  sottomettere all’FDA una New Drug Application  per Eteplirsen per il trattamento della distrofia muscolare di Duchenne entro la fine del 2014

  • L’FDA fornisce un orientamento aggiornato sul percorso per una potenziale precoce approvazione per eteplirsen;
  • Accordo raggiunto con l’Agenzia sugli studi di conferma in aperto con eteplirsen con l’arruolamento di un più ampio numero di pazienti DMD che avverrà nel corso di quest’anno;
  • L’FDA fornisce un orientamento iniziale per lo sviluppo di successivi farmaci candidati per la DMD;
  • La Company ha tenuto una teleconferenza alle 8:00 (EDT) del 21-04-2014

Cambridge, Mass. 21 Aprile, 2014—Sarepta Therapeutics, sviluppatore di terapie innovative basate sull’RNA, ha annunciato oggi il piano per sottomettere una New Drug Application (NDA) alla statunitense Food and Drug Administration (FDA) entro la fine del 2014 per l’approvazione di eteplirsen come trattamento della distrofia muscolare di Duchenne (DMD).
Eteplirsen è il principale farmaco candidato di Sarepta per l’exon skipping in fase di  sviluppo per il trattamento dei pazienti DMD che abbiano un genotipo trattabile con lo skipping dell’esone 51.
L’intenzione di sottomettere una NDA per eteplirsen entro la fine del 2014 si basa su una lettera di orientamento  da parte dell’Agenzia che ha proposto di adottare una strategia per la sottomissione di una NDA per eteplirsen, con un percorso potenziale di Approvazione Accelerata, ed è servita come verbale finale dei quattro incontri avvenuti tra Novembre 2013 e Marzo 2014. L’Agenzia ha dichiarato che “con dati aggiuntivi che supportino l’efficacia e la sicurezza di eteplirsen per il trattamento della DMD potrebbe essere accolta una NDA” e ha fornito esempi di ulteriori dati e analisi che, se fossero positivi, potrebbero essere importanti per aumentare la possibilità di accettazione della richiesta di NDA  in quanto affrontano aree che, attualmente, destano preoccupazione nel dataset esistente. Inoltre, l’Agenzia ha fornito una indicazione chiara rispetto a uno studio di conferma in aperto e controllato con i dati sulla storia naturale con eteplirsen, ed ha fornito un iniziale orientamento su uno studio controllato con placebo per uno o più ulteriori farmaci candidati per la DMD, che, come per lo studio in aperto, potrebbe anche essere considerato uno studio di conferma accettabile per verificare il beneficio clinico di eteplirsen nell’eventualità di una approvazione accelerata.
Chris Garabedian, presidente e chief  executive officer di Sarepta Therapeutics ha dichiarato che “Nell’annunciare il nostro piano per sottomettere una NDA per eteplirsen entro la fine del 2014, siamo molto lieti delle indicazioni dettagliate che l’FDA ci ha fornito rispetto ad un potenziale percorso per l’approvazione di eteplirsen e del loro supporto ad uno studio di conferma, per eteplirsen, controllato con i dati della storia naturale. Apprezziamo anche che l’FDA condivida la nostra urgenza di somministrare eteplirsen ad un numero più ampio di pazienti e ci incoraggi ad iniziare un programma clinico con le nostre prossime molecole per l’exon skipping il più presto possibile”.
In base alle indicazioni dell’Agenzia, Sarepta sta pianificando l’inizio di diversi ulteriori studi clinici con eteplirsen nel corso di quest’anno per genotipi trattabili con lo skipping dell’esone 51. Questi studi includeranno un trial clinico con obiettivi di efficacia predefiniti per pazienti deambulanti di età compresa tra 7 e 16 anni in grado di percorrere una distanza minima, e due studi clinici aggiuntivi che valuteranno la sicurezza e i biomarcatori in pazienti DMD più piccoli di 7 anni e in pazienti in uno stato di avanzamento della patologia tale da non consentire più di percorrere una distanza minima o che hanno perso la deambulazione. Inoltre, Sarepta prevede di iniziare uno studio controllato con placebo, con uno o più dei suoi prossimi farmaci candidati per l’exon-skipping nella DMD, entro la fine di quest’anno.
Edward Kaye, M.D., senior vice presidente e chief medical officer di Sarepta Therapeutics  ha dichiarato che “Siamo entusiasti di avere una indicazione da parte dell’FDA che ci consente di procedere velocemente verso ulteriori sperimentazioni cliniche con eteplirsen per confermare le nostre conoscenze sul profilo di sicurezza di eteplirsen, i suoi effetti sulla produzione di distrofina ed il suo impatto sui risultati clinici nei pazienti DMD. Siamo particolarmente felici che l’FDA condivida il nostro interesse nell’accelerare lo sviluppo clinico dei nostri prossimi farmaci per l’exon skipping, e ci aspettiamo di iniziare il reclutamento per questo trial nel corso di quest’anno.”
Sarepta ha programmato immediatamente alcuni passi per l’avvio degli ulteriori studi clinici con eteplirsen, con l’obiettivo di iniziare nel terzo quarto del 2014 la somministrazione per lo studio di conferma, e verso la fine dell’anno per gli altri studi (quelli con pazienti DMD più giovani e pazienti in uno stadio più avanzato della patologia). Appena disponibili saranno pubblicati i criteri di inclusione dettagliati per partecipare allo studio e le informazioni sui centri clinici, nel sito www.clinicaltrial.gov e su “Let’s skip Ahead”, una risorsa online di Sarepta per la comunità DMD disponibile sul sito www.skipahead.com.
Alleghiamo gli estratti dalla lettera dell’FDA rispetto alla richiesta per NDA:
“..con dati aggiuntivi che supportino l’efficacia e la sicurezza di eteplirsen per il trattamento della DMD, descritti più avanti, potrebbe essere accolta una richiesta per NDA (posto che gli altri aspetti della documentazione inviata soddisfino gli standard applicabili). Siamo certi che voi comprendiate, tuttavia, che la nostra disponibilità a prendere in esame una richiesta per la sottomissione non può essere interpretata come una previsione sull’esito della nostra revisione. Vi facciamo inoltre notare che, se la richiesta sarà sottomessa, dovrete accettare che l’NDA venga pubblicamente discussa in un meeting  dell’ “Advisory Committee”.
 L’FDA ha delineato due potenziali percorsi per l’approvazione accelerata:
“1. I dati clinici provenienti dallo studio 201/202 (programma di studio clinico di fase 2b) sul 6MWT potrebbero essere considerati come un risultato degli endpoint clinici intermedi che potrebbero potenzialmente supportare un’approvazione accelerata”.
Rispetto a questo primo percorso per l’Approvazione Accelerata, l’agenzia ha affermato di avere “preoccupazioni significative riguardo la nostra abilità di trarre conclusioni valide in base ai dati dello studio 201/202 per quanto riguarda la capacità di camminare e ad altri dati”, ed ha identificato aree relative all’interpretazione del set di dati esistenti che saranno affrontate come parte della revisione della NDA una volta che la richiesta della NDA sarà stata protocollata
“2. Abbiamo discusso la possibilità di usare diverse modalità per quantificare la distrofina nelle biopsie muscolari, e abbiamo discusso come questi biomarcatori possano essere usati come endpoint surrogati a supporto dell’Approvazione Accelerata”.
Nella valutazione di questo percorso, l’FDA ha espresso preoccupazioni sui problemi metodologici nelle valutazioni della distrofina e “rimane scettica sulla capacità di persuasione dei dati (sulla distrofina)” e, come conseguenza, l’Agenzia è “incerta se i dati esistenti sulla distrofina come biomarcatore saranno sufficientemente persuasivi da poter essere utilizzati come un endpoint surrogato ma che sia ragionevolmente in grado di predire un beneficio clinico”. Tuttavia, l’Agenzia più avanti dichiara che se “dovessero trovare dati adeguati come biomarcatore dopo una revisione dettagliata, potrebbero avere la possibilità di sostenere l’Approvazione Accelerata”. A tal fine, l’Agenzia ha proposto “uno sforzo comune in cui lavoreremo per comprendere meglio i metodi e le analisi usate per i dati esistenti come biomarcatori” e “lavoreremo insieme anche sui metodi per la raccolta di dati aggiuntivi che potrebbero essere più affidabili”.
Inoltre, l’Agenzia ha suggerito che “un altro approccio per dimostrare l’effetto di eteplirsen sulla produzione della proteina distrofina sarebbe quello di ottenere una quarta biopsia muscolare dai pazienti che stanno proseguendo lo studio 202”, che potrebbe servire a migliorare l’accettabilità della richiesta di NDA e l’Approvazione Accelerata.
Qualunque sia la potenziale richiesta per il percorso per l’Approvazione Accelerata, la lettera dell’FDA includeva commenti che esprimevano sia il desiderio di avere ulteriori dati sulla sicurezza e l’efficacia di eteplirsen, che la disponibilità a prendere in considerazione ulteriori dati per una richiesta di NDA o anche durante la revisione della richiesta di NDA (anche dopo la richiesta di NDA), provenienti dallo studio 202 in corso e dati precoci sulla sicurezza e sui biomarcatori provenienti dallo studio di conferma con eteplirsen.  L’Agenzia ha anche incoraggiato Sarepta a raccogliere dati sulla sicurezza e sui biomarcatori con eteplirsen in una popolazione più ampia di pazienti, includendo i pazienti DMD più giovani, i più grandi e i non deambulanti, e quelli precedentemente trattati con drisapersen.
 Ulteriori estratti dalla lettera dell’FDA sugli studi di conferma con eteplirsen e con i prossimi farmaci per l’exon-skipping:
“…qualsiasi approvazione accelerata (di eteplirsen) richiederebbe studi di conferma per verificare il beneficio clinico. Tali studi dovrebbero essere in corso al momento dell’approvazione.”
L’FDA ha delineato due approcci per i trial di conferma e ha sollecitato Sarepta a “iniziare entrambi i trial il prima possibile.”
“1. potrebbe essere accettabile un trial controllato con i dati della storia naturale per confermare i benefici clinici dopo una approvazione accelerata”
“2. un trial randomizzato e controllato con placebo con un altro PMO (oligonucleotide antisenso di tipo morfolino fosforodiamidato) con un meccanismo d’azione simile, diretto verso un esone diverso (per esempio, SRP-4053 o SRP-4045), insieme ad una dimostrazione della correlazione tra la produzione di distrofina e un evidente beneficio clinico nel test dei 6 minuti o con  un’altra scala, potrebbe fornire una prova che confermi il beneficio clinico di eteplirsen qualora l’approvazione fosse basata su un endpoint surrogato.”
Traduzione  dal CS originale a cura dell’ufficio scientifico di Parent Project onlus